远端豆纹动脉动脉瘤破裂所致深部脑出血：两例病例报告及文献综述
文章信息
《韩国神经外科学会杂志》 2015年;58卷(5期):471-475页
电子版发表日期：2015年11月30日
DOI: 10.3340/jkns.2015.58.5.471
作者信息
郑仁济大学医学院延世大学江南世福兰斯医院神经外科：秋延秀、金容培、赵仁英
天主教大学医学院首尔圣玛丽医院神经外科：申勇三
通讯作者
赵仁英医学博士
韩国首尔江南区峨山医疗中心神经外科
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邮箱:JYJOO@yuhs.ac
收稿日期
2014年2月4日 修订日期:2014年8月8日
接受日期:2014年8月31日
摘要
脑出血(ICH)是各类卒中常见类型，但在年轻患者及无危险因素人群中较为罕见。此类病例通常由血管畸形、肿瘤、血管炎或药物滥用引起。基底节区ICH与远端豆纹动脉(LSA)动脉瘤相关性极低。自1960年代以来，英文文献仅报道29例远端LSA动脉瘤致ICH病例。尽管病例数有限，临床已尝试多种治疗方式：外科夹闭、血管内治疗、保守治疗、颞浅动脉-大脑中动脉吻合术及伽马刀放射外科。本文报告两例新增病例并进行文献综述。研究表明：对年轻深部ICH患者需常规进行脑血管造影检查；对无紧急手术指征的患者，初始保守治疗联合随访血管造影可能是合理选择；若动脉瘤持续存在或增大，应考虑手术或血管内治疗。
关键词：破裂动脉瘤；基底节出血；豆纹动脉
引言
出血性卒中约占所有卒中的10%-15%。一般认为，脑叶ICH主要由脑淀粉样血管病引起，而深部ICH常与高血压相关。但研究显示异常血管病变可能导致深部ICH：包括动静脉畸形、烟雾病、动脉瘤及血管炎。其中，远端豆纹动脉(LSA)动脉瘤破裂极为罕见。鉴于该病的罕见性，本文报告两例新增病例并系统回顾文献，探讨其治疗策略。
病例报告
病例1
15岁男性，表现为右侧偏瘫及语言障碍。既往健康，无结缔组织病或感染症状。实验室检查未发现血小板减少、凝血功能障碍或血管炎。入院时CT扫描显示左侧外侧基底节急性ICH。CT血管造影显示Willis环完整，未见动脉瘤、动静脉畸形及烟雾病等异常血管结构。发病2天后MRI显示血肿无扩大，周边无异常信号空洞或占位病变。因患者年轻且无危险因素，我们进行数字减影血管造影(DSA)明确病因。结果显示左侧外侧LSA存在1.94×2.03mm小动脉瘤，位于最远端。患者神经症状稳定，随访CT未见血肿扩大，因此采取保守治疗并进行血管造影随访。2周后复查DSA显示远端LSA动脉瘤完全消失，患者神经功能改善后出院。
病例2
52岁男性，因剧烈头痛、恶心呕吐就诊。既往有4年哮喘史，否认高血压、抗血小板/抗凝药物使用、心脏病、传染病及头部外伤史。入院查体显示左侧面部瘫痪(House-Bachmann分级2级)，格拉斯哥昏迷评分14分(睁眼3分、语言5分、运动6分)。初始CT显示基底池蛛网膜下腔出血(右侧明显)，右基底节(尾状核头)脑内血肿伴脑室延伸，无急性脑积水。CT血管造影显示右侧M1段闭塞，远端LSA存在两个起源于同支母动脉的小动脉瘤。DSA显示右侧M1近端缺如，远端血流由异常动脉网络供应；右侧外侧LSA母动脉形成两个小动脉瘤。初始血管造影2周后复查显示动脉瘤增大，遂决定手术治疗以预防再出血。在复合手术室行无框架立体定向引导下经皮质入路血肿清除及动脉瘤夹闭。术中血管造影证实动脉瘤完全闭塞。术后患者神经症状消失，改良Rankin评分1分。
讨论
远端LSA动脉瘤较为罕见。自1960年代以来，英文文献共报道39篇相关病例。Vargas等根据解剖位置将其分为三型，其中远端LSA动脉瘤归为3型。39篇文献中共发现56例LSA动脉瘤，其中明确为远端者29例。表1总结了包括本文在内的31例远端LSA动脉瘤病例。患者平均年龄40.2岁(2个月-71岁)，男女比17:13(1例性别不明)。3例有高血压史。80.6%病例以脑实质出血为首发表现。41.9%病例合并血管病变，如烟雾病、可能烟雾病、动静脉畸形及M1闭塞伴异常血管网络。本综述显示该病具有以下特征：平均发病年龄较轻、无女性优势、基础血管病变比例较高。因此，对年轻深部ICH患者应高度警惕破裂远端LSA动脉瘤及合并血管病变可能，需常规行脑血管造影检查。值得注意的是，35%(11例)患者年龄超过50岁，其中16.1%超过60岁。McCormick和Rosenfield的144例脑出血尸检显示，58例有高血压证据，其中36%同时存在其他出血病因(动脉瘤、血管瘤、皮质静脉/硬膜窦血栓、白血病等)。这表明即使老年患者存在高血压，深部ICH仍可能由远端LSA动脉瘤或其他结构性病变引起。因此，对50岁以上无ICH危险因素的患者，建议行CT血管造影或MR血管造影以排除可治疗的结构性病变。
尽管病例数有限，临床已尝试多种治疗策略。8例接受外科夹闭/闭塞，8例行手术切除，3例血管内治疗(NBCA栓塞1例，Onyx栓塞2例)，1例行伽马刀放射外科，1例单纯血肿清除，其余10例采取保守治疗。外科治疗组中3例证实为典型囊状动脉瘤。保守治疗组8例动脉瘤自发消失。外周动脉瘤形成可能与血流动力学应力相关。随访血管造影消失的远端动脉瘤可能为既往破裂小动脉引起的假性动脉瘤。
远端LSA动脉瘤手术和血管内治疗均具挑战性。手术方面，这些动脉瘤常位于纹状体深部，术中定位困难。且动脉瘤体积小、质地脆，给处理带来难度。但直接手术的优势在于可减压血肿、囊颈夹闭保留母动脉通畅。术中定位可通过无框架立体定向和术中血管造影克服，如本文病例所示。血管内治疗方面，LSA的锐角和小直径使动脉瘤囊颈选择性导管化困难。3例血管内治疗病例中，母动脉均闭塞，但未出现对侧偏瘫等神经症状加重。相比手术干预，血管内治疗对神经组织损伤更小。因此，对于特定远端LSA动脉瘤病例，手术和血管内治疗均可作为治疗选择。
结论
对于假性动脉瘤病变，初始保守治疗联合血管造影随访可能是合理选择；而典型囊状动脉瘤应考虑直接手术或血管内治疗。若动脉瘤持续存在或增大，应行手术或血管内治疗。建议除需急诊清除大量血肿的病例外，对年轻患者可考虑保守治疗联合血管造影随访。
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