玛丽娜·罗莫齐（Marina Romozzi）医学博士、费德里科·托斯托（Federico Tosto）医学博士、朱塞佩·加里尼亚诺（Giuseppe Garignano）医学博士、阿尔多布兰多·布罗科利尼（Aldobrando Broccolini）医学博士/哲学博士、瓦莱里奥·布鲁内蒂（Valerio Brunetti）医学博士/哲学博士
摘要
卒中相关性过度运动通常与基底节病变相关，而皮质或脑岛受累则很少报道。偏侧舞蹈症是急性缺血性卒中的不常见表现，可能带来诊断和治疗挑战。我们报告了一例81岁女性患者，表现为急性布罗卡型失语和左侧肢体舞蹈样运动。初始计算机断层扫描（CT）/CT血管造影显示右侧大脑中动脉M2段闭塞。灌注成像显示显著缺血半暗带而无明确梗死。在症状发作8小时后进行的机械取栓实现了完全再灌注（脑梗死溶栓TICI 3级）。24小时内，失语症消失，偏侧舞蹈症显著改善，出院时仅残留轻度远端运动障碍，数周内完全消失。磁共振成像显示急性缺血病灶仅限于右侧脑岛区域。该病例强调了基底节之外的皮质-皮质下运动网络在卒中后过度运动障碍发病机制中的作用。脑岛通过影响颞叶-基底节通路，可能参与舞蹈症的产生。据我们所知，这是首例报告的因脑岛梗死导致偏侧舞蹈症并通过取栓成功治疗、实现完全临床恢复的病例。
病例描述
一位81岁右利手女性在醒来时出现急性失语，表现为言语输出减少、简单指令理解保留、复述受损，符合布罗卡型失语模式。此外，我们观察到左侧肢体持续、不自主、不规则、舞蹈样运动的舞蹈症表现（视频）。脑部CT和CT血管造影显示右侧大脑中动脉M2段闭塞（图）。
图. 脑部CT和MRI。头部CT显示无梗死灶（A）。轴位CT血管造影显示右侧M2段闭塞（红箭头）（B）。数字减影血管造影确认闭塞（红箭头）并显示机械取栓后完全再灌注（C, D）。脑部MRI显示右侧脑岛皮质急性卒中（E, F）。CT表示计算机断层扫描；MRI表示磁共振成像。
随后的CT血管造影（CTA）灌注显示无缺血核心，但在右侧皮质下和顶叶区域（大脑中动脉MCA区域）显示出显著的缺血半暗带。
在症状发作8小时后，采用联合方法（支架取栓和抽吸）进行机械取栓，实现了完全再灌注（脑梗死溶栓TICI 3级）（图）。
24小时后，失语症消失，偏侧舞蹈症几乎完全缓解，仅残留偶尔的远端舞蹈样运动，这些症状在出院时仍然存在，但在数周后消失。第2天，脑部磁共振成像显示右侧皮质下脑岛区域有一小片急性缺血病灶（图）。
卒中相关性过度运动通常由深部脑结构梗死引起，在基底节病变患者中的发生率为1%至8%，而孤立性脑岛梗死则很少报道。
这一现象的机制归因于涉及经典基底节回路模型以外结构的复杂运动网络的存在。颞叶是这些通路中的一个关键节点。当颞叶代谢受损时，可能会削弱皮质对基底节的抑制性控制，干扰感觉运动整合和空间放电模式，最终导致丘脑下核过度活动，表现为偏侧舞蹈症。总体而言，预后通常较好，可在2-4周内自发恢复，尽管在某些情况下，异常运动可能会持续更长时间。
在我们的病例中，患者表现为左侧肢体偏侧舞蹈症，伴有右侧颞顶叶皮质下低灌注，在取栓后24小时内几乎完全缓解，并在随后几天内完全消失。影像学检查没有显示永久性基底节损伤的证据，但确定了右侧脑岛缺血病灶。我们认为，在最初24小时内基底节暂时性低灌注的贡献不能排除。然而，我们假设患者的偏侧舞蹈症主要归因于脑岛病灶，这是唯一持续存在的缺血区域，也考虑到在没有明显基底节病变的情况下，轻微残留的舞蹈样运动持续数周。关于预后，我们的病例与少数先前的研究一致，这些研究报道皮质起源的偏侧舞蹈症具有更好的长期预后。据我们所知，这是首例报告的因脑岛梗死导致偏侧舞蹈症并通过机械取栓成功治疗的病例。
披露声明
作者报告无披露事项。
致谢
无。
补充材料
文件（svi213072-sup-0001-videos1.mp4）入院时左肢急性偏侧舞蹈症。
【全文结束】
