颈动脉外动脉蹼：单中心病例系列与系统评价
摘要
背景：
颈动脉蹼日益被认为是缺血性卒中的病因，但其他动脉中形态相似的病变所知甚少。我们通过单中心病例系列和系统评价，首次研究描述了颈动脉外动脉蹼的临床和影像学特征。
方法：
从2017年至2025年，我们使用自然语言处理搜索本机构的放射学报告，识别出可能的颈动脉外动脉蹼患者。对候选病例进行影像学审查，包括多平面和三维重建，以区分蹼与窗孔、血管迂曲、夹层或动脉粥样硬化斑块。同时，我们进行了一项符合PRISMA指南的系统评价（Web of Science和PubMed，从建库至2025年9月），以识别已发表的颈动脉外动脉蹼病例。提取并描述性地综合了人口统计学、血管位置、影像学方式、临床表现、治疗和结局的数据。
结果：
我们在本机构识别出4例颈动脉外动脉蹼（3例基底动脉，1例锁骨下动脉）。均未与卒中相关，所有患者在保守治疗下，在9个月至4年的随访期间保持稳定。在16项已发表的研究中，识别出另外22例颈动脉外动脉蹼，共26例患者（平均年龄52.7岁；61.5%为男性）。椎动脉是最常见的部位（53.8%），其次是基底动脉（30.8%）和锁骨下动脉（15.4%）。10例椎动脉或基底动脉蹼患者出现后循环缺血性卒中，其中4例反复发作。大多数患者采用抗血小板治疗或观察处理，而3例伴有复发性卒中的椎动脉蹼患者成功接受了支架植入治疗。
结论：
颈动脉外动脉蹼与颈动脉蹼在形态学和临床特征上相似，可能代表颈动脉蹼疾病的统一疾病谱。椎动脉和基底动脉蹼虽然罕见，但可能是后循环卒中的一个未被充分认识的来源。识别这些病变可能拓宽隐源性卒中的鉴别诊断范围，但缺乏组织病理学可视化仍是本研究的一个关键局限性。
临床视角
新发现是什么？
• 本研究首次系统描述以表征颈动脉外动脉蹼（发现于椎动脉、基底动脉和锁骨下动脉），结合了单中心病例系列（n=4）和系统评价（n=22）。
临床意义是什么？
• 动脉蹼无论位置如何，均具有相似的影像学形态，应被视为隐源性卒中一个潜在的、未被充分认识的来源。
• 将颈动脉蹼视为一个统一实体，可能提高诊断准确性，使管理与复发风险相一致，并指导进一步研究以阐明这些病变的自然史、最佳管理策略和根本原因。
虽然历史上未被充分认识，但颈动脉蹼现在日益被认为是缺血性卒中的病因，尤其是在年轻患者中。在血管影像上，颈动脉蹼表现为颈动脉球部薄而常呈架状的内腔突出物。它们破坏层流，产生血流停滞区域，促进血栓形成和下游栓塞。组织学上，颈动脉蹼显示纤维肌性内膜增厚，但这些病变的根本原因仍不确定。
尽管颈动脉蹼现已被确定为缺血性卒中的重要原因，但对其他动脉中形态相似病变的了解要少得多。颈动脉外动脉蹼的首次描述发表于2000年，当时Green和Caplan报告了一名18岁男性患有基底动脉蹼，表现为桥脑卒中。最近，已有零星病例报告椎动脉、基底动脉和锁骨下动脉中的额外病例，但缺乏系统评价。
鉴于其与颈动脉蹼的形态相似性，颈动脉外病变可能合理解释为同一疾病谱系的一部分。将动脉蹼识别为一个更广泛的实体，对于推进对其病因和发病机制的理解，以及将椎动脉和基底动脉蹼识别为血栓栓塞性疾病，特别是后循环卒中的未充分认识的原因，均具有重要意义。
在本研究中，我们报告了一个4例颈动脉外动脉蹼的单中心病例系列，以及对文献的系统评价，综合了颈动脉外动脉蹼的临床和影像学特征，并确定了未来研究的领域。
方法
数据可用性声明
支持本研究结果的数据可根据合理要求从通讯作者处获得。
病例系列
患者识别使用先前描述的、应用于Epic电子健康记录的自然语言处理方法识别颈动脉外动脉蹼患者。简而言之，该方法利用一个在非结构化临床笔记上预训练的大语言模型，直接从Epic电子健康记录中提取相关信息，无需手动预处理。
搜索包括2017年7月至2025年4月期间在我们机构（纽约大学朗格尼健康医学中心，曼哈顿；纽约大学朗格尼医院，布鲁克林）进行的所有CT血管造影（CTA）、磁共振血管造影（MRA）或数字减影血管造影（DSA）的放射学报告，如我们先前的工作所述。报告被查询了普通语言术语“web”、“shelf”或“protrusion”，产生了1026条候选记录。获得了机构审查委员会的批准，并免除了知情同意。
筛选和选择
手动审查影像学报告，以排除术语“web”、“shelf”或“protrusion”指代无关设备、在偶然语境中使用、仅描述颈动脉蹼，或仅作为极不可能鉴别诊断提及动脉蹼的病例。识别出20例候选颈动脉外病例，并由一位在脑血管影像方面具有专业知识的委员会认证的神经血管放射科医生独立审查。审查者对临床数据（包括患者人口统计学、临床表现和结局）不知情，以最小化评估偏倚。
影像学审查结合了多平面重建、曲面重建和三维重建（如可用）。颈动脉外动脉蹼在影像学上定义为薄而线性的、边界光滑的内腔充盈缺损，无钙化，形态上与动脉粥样硬化斑块、窗孔或局灶性夹层不同。候选病变系统地与潜在的类似病变进行了鉴别。
通过在多平面和三维重建上确认与近端和远端真腔的连续性，排除了窗孔。当未发现内膜瓣、双腔、锥形狭窄或壁内血肿时，排除夹层。动脉蹼也表现为局灶性、固定的腔内异常，而非急性或愈合性夹层中典型的纵向管壁过程。通过多平面评估血管走行以确保架状外观不是投影效应，排除了血管迂曲或扭结。最后，当存在环周管壁增厚、钙化或不规则表面形态，尤其是在邻近血管中存在钙化和非钙化动脉粥样硬化时，动脉粥样硬化斑块被认为比动脉蹼更可能。
当有系列影像可用时，确认病变在不同检查中形态稳定且位置固定。仅当在排除竞争性鉴别诊断后，动脉蹼被认为是最可能的诊断时，才纳入病变。审查后，4例患者（3例基底动脉蹼和1例锁骨下动脉蹼）符合纳入标准。
系统评价
搜索查询本系统评价根据PRISMA指南进行。数据可根据合理要求从通讯作者处获得。
搜索了Web of Science和PubMed，从建库至2025年9月6日，以识别所有关于动脉蹼的报告。为确保全面覆盖文献，手动筛选了在全文审查期间识别的所有文章的参考文献列表。未对语言、出版物类型或出版日期设置限制。使用了受控词汇和自然语言搜索以下检索词：
Web of Science： ALL=(“carotid web” OR “carotid webs” OR “carotid artery web” OR “carotid bulb diaphragm” OR “intimal variant of fibromuscular dysplasia” OR “intimal fibromuscular dysplasia” OR “fibromuscular dysplasia, intimal” OR “intimal fibromuscular hyperplasia” OR “vascular web” OR “cervical web” OR “artery web” OR “basilar web” OR “subclavian web” OR “vertebral web” OR “atypical fibromuscular dysplasia”).
PubMed： “Carotid web”[tiab] OR “carotid webs”[tiab] OR “carotid artery web”[tiab] OR “carotid bulb diaphragm”[tiab] OR “intimal variant of fibromuscular dysplasia”[tiab] OR “intimal fibromuscular dysplasia”[tiab] OR “fibromuscular dysplasia, intimal”[tiab] OR “intimal fibromuscular hyperplasia”[tiab] OR “vascular web”[tiab] OR “cervical web”[tiab] OR “artery web”[tiab] OR “basilar web”[tiab] OR “subclavian web”[tiab] OR “vertebral web”[tiab] OR “atypical fibromuscular dysplasia”[tiab].
资格标准
研究纳入标准为至少报告1例颈动脉以外的动脉蹼。排除标准为：(1) 仅颈动脉蹼，(2) 经典内侧纤维肌性发育不良或肾血管疾病，(3) 非动脉蹼，以及 (4) 动物研究或其他无关研究。在本系统评价中，动脉蹼的诊断按原始作者报告的方式接受；未对已发表的图像进行独立的放射学再判定。
数据提取和收集
数据提取由2位作者独立进行。任何差异均通过讨论解决并达成共识。对于报告更广泛队列的研究，仅纳入有颈动脉外动脉蹼的患者。记录的变量包括年龄、性别、受累血管、心血管危险因素的存在、症状性或无症状性临床表现、影像学方式、治疗类型和随访月数。
鉴于该疾病的罕见性，预计样本量较小，因此仅进行了描述性分析。连续变量以均值±标准差或中位数及四分位距表示，具体取决于其分布。分类变量以频率（列百分比）报告。未对缺失数据进行插补。当数据缺失时，分母反映具有可用信息的参与者人数。
结果
病例系列
病例1一位76岁的白人男性，患有高脂血症（服用瑞舒伐他汀控制良好，LDL 93 mg/dL），因醒来时急性头晕就诊于外院。神经系统检查、生命体征和步态均正常。他描述头晕并非纯粹的头重脚轻或纯粹的眩晕，无明确诱因。他否认近期患病、胸痛、心悸或心血管疾病的个人或家族史。该发作被归因于外周原因，他随后出院。不久后，他来到我们机构进行进一步评估。
脑部磁共振成像显示无急性或慢性梗死。采用飞行时间序列的磁共振血管造影显示基底动脉蹼，表现为光滑、线性的架状腔内突出物，伴有轻度管腔狭窄。该病变在对比增强T1加权磁化准备快速梯度回波序列上也显示增强，且在颅内或颅外血管中无钙化或动脉粥样硬化。
患者的头晕在3天内自行缓解。他服用了阿司匹林，但2周后自行停药，转而服用姜黄补充剂。在4年的随访中，他仍无症状，无复发性神经系统事件，也未进行重复血管影像检查，保持活跃的生活方式。
病例2一位31岁的白人男性，有卵圆孔未闭相关缺血性左侧大脑中动脉区域卒中病史（已封堵，无残留后遗症），维持服用氯吡格雷，因持续性右侧头痛伴恶心呕吐就诊。他的病史包括偏头痛和既往吸烟史（2.5包年，3年前已戒）。他描述本次发作与既往偏头痛相似，但更严重，且对乙酰氨基酚无效。神经系统检查未见局灶性体征。非增强头颅CT无异常。
头颈部CTA显示一个几乎垂直于基底动脉壁的架状突出物，仅伴有轻度管腔狭窄。这些发现在后来的飞行时间磁共振血管造影上得到确认，符合基底动脉蹼，仅伴有轻度管腔狭窄。颅内或颅外血管无动脉粥样硬化证据。患者接受了静脉补镁、甲氧氯普胺以及布他比妥、对乙酰氨基酚和咖啡因复方制剂的对症治疗，症状部分缓解。他出院后继续服用既往的氯吡格雷方案。在2年的随访中，未发生进一步脑血管事件，也未进行额外影像学检查。
病例3一位29岁的白人女性，病史仅口服避孕药，最初因左侧感觉异常和癫痫发作就诊于急诊科。影像学显示上矢状窦和右侧皮质静脉血栓形成伴静脉梗死。她接受了紧急肝素治疗、血管内取栓术和导管定向溶栓。出血性扩张需要行去骨瓣减压术和血肿清除术。住院期间，她被发现有莱顿因子V血栓形成倾向。她出院后服用阿哌沙班和抗癫痫药物。回顾性审查本次入院时的磁共振血管造影和DSA，发现一个近端基底动脉蹼，与其神经系统疾病无关。
21个月后，她再次出现急性左侧眼睑下垂和面部无力。启动了卒中代码；非增强头颅CT显示无出血，CTA/CTV排除了大血管闭塞或复发性静脉血栓形成，脑部磁共振成像显示无急性梗死。CTA确认了先前被忽略的近端基底动脉蹼。她的神经系统检查在住院期间恢复正常。她出院后每日服用阿司匹林81 mg。在9个月的随访中，她仍无复发症状。
病例4一位45岁的西班牙裔男性，患有高血压、2型糖尿病、曾因心肌梗死接受冠状动脉支架植入，以及有45包年既往吸烟史，因可能的颈动脉粥样硬化疾病评估而接受了颈部CTA。他正在服用氨氯地平、阿替洛尔、缬沙坦、阿托伐他汀和替格瑞洛。他否认神经系统症状。
CTA显示双侧颈动脉球部轻度（20%–30%）动脉粥样硬化性狭窄，伴有偏心性混合斑块，以及右侧锁骨下动脉近端、右颈总动脉起始部远端的偶然线性腔内充盈缺损。该病变表面光滑，无钙化，形态上与斑块或局灶性夹层不同，符合锁骨下动脉蹼。患者失访。
系统评价
我们的搜索查询共产生332篇出版物（PRISMA流程图）。在筛选符合条件的摘要后，对18篇文章进行了全文审查。其中，2篇文章被排除。因此，最终评价共纳入16篇文章，报告了22例患者。
包括本系列中的4例患者和16篇已发表报告中的22例患者，共识别出26例颈动脉外动脉蹼。个体病例详见表1，总体特征总结于表2。
平均年龄为52.7岁（范围，18–76岁），61.5%为男性。12例患者（46.2%）年龄小于60岁，7例（26.9%）年龄小于40岁。椎动脉是最常见的颈动脉外动脉蹼位置（53.8%）。约三分之一的患者有症状，定义为伴有同侧卒中或TIA，且无更可能的竞争性卒中病因。排除我们的机构病例系列（我们的患者均无症状性蹼），5例基底动脉蹼中的4例和14例椎动脉### 病例系列
病例1（已翻译）
病例2（已翻译）
病例3（已翻译）
病例4（已翻译）
系统评价
我们的搜索查询共产生332篇出版物（PRISMA流程图；图S2）。在筛选符合条件的摘要后，对18篇文章进行了全文审查。其中，2篇文章被排除。因此，最终评价共纳入16篇文章（表S1），报告了22例患者。
包括本系列中的4例患者和16篇已发表报告中的22例患者，共识别出26例颈动脉外动脉蹼。个体病例详见表1，总体特征总结于表2。
平均年龄为52.7岁（范围18-76岁），61.5%为男性。12例患者（46.2%）年龄小于60岁，7例（26.9%）年龄小于40岁。椎动脉是最常见的颈动脉外动脉蹼位置（53.8%）。约三分之一的患者有症状，定义为伴有同侧卒中或短暂性脑缺血发作，且无更可能的竞争性卒中病因。排除我们的机构病例系列（我们的患者均无症状性蹼），5例基底动脉蹼中的4例和14例椎动脉蹼中的6例是症状性的。在这10例有症状的后循环动脉蹼中，4例（40%）与复发性卒中相关。无锁骨下动脉蹼患者有症状。
数字减影血管造影是诊断动脉蹼的主要影像学方式（42.3%），5例采用了多模态影像。在数字减影血管造影上，动脉蹼表现为光滑的、局灶性病变，具有架状缘，导致中度至轻度狭窄，无血流限制，但存在局灶性血流湍流或涡流的证据。在某些病例中，还注意到造影剂在架状缘处停滞至静脉期晚期。具体影像学方式因病例而异。抗血小板/抗血栓治疗（53.8%）或观察（34.6%）是最常见的治疗方法。
血管内支架植入术仅用于3例患者（11.5%），这些患者患有V1、V3和椎动脉开口处蹼，并在抗血小板治疗下仍出现复发性小脑和枕叶卒中。值得注意的是，所有接受支架植入术的患者均无复发症状。治疗后唯一报告的卒中复发发生在一例基底动脉蹼患者身上，该患者停用了抗凝治疗，10年后在28岁时发生了晚期缺血事件。文献中仅有6例患者有随访数据。
文献中报告的一例椎动脉蹼患者，其椎动脉蹼旁有钙化，且双侧锁骨下动脉有动脉粥样硬化斑块。保留该病例是为了准确反映已报道的文献，尽管作者注明了同时存在的动脉粥样硬化和钙化，这增加了动脉粥样硬化斑块模仿蹼的可能性。然而，由于缺乏病理学确认，确切诊断仍不确定。
讨论
结合4例颈动脉外动脉蹼病例与既往文献，我们呈现了26例累及椎动脉、基底动脉或锁骨下动脉的动脉蹼患者。虽然罕见，但这些动脉病变与颈动脉蹼具有共同的临床和影像学特征，且椎动脉和基底动脉蹼可能通过类似的血栓栓塞机制导致缺血性卒中。
基底动脉蹼
在我们的队列中，所有基底动脉蹼均无症状，这与大多数已发表的病例形成对比，在这些病例中，这些病变通常与年轻、健康个体的复发性后循环卒中相关；报告的最年长患者为51岁。这种差异可能反映了发表偏倚（目前文献主要由病例报告组成，而我们的病例系列来自对机构血管造影结果的系统回顾）。
然而，它也说明了需要明确哪些基底动脉蹼具有真正的栓塞潜能，而哪些是偶然的影像学发现。这种风险分层工作已在颈动脉蹼中进行了探索，并且可以合理地扩展到颈动脉外动脉蹼。与颈动脉蹼聚集于颈动脉球部不同，基底动脉蹼在动脉的不同位置均有描述。可能存在部位特异性血流动力学效应，这引发了关于某些节段的动脉蹼是否更易导致血栓栓塞的问题。与窗孔或动脉粥样硬化斑块的仔细鉴别仍然至关重要，因为这些类似病变更为常见。
椎动脉蹼
我们的机构审查表明，椎动脉迂曲和窗孔通常呈现架状外观，并作为动脉蹼的模仿者，强调了严格的多模态影像学的重要性。尽管如此，椎动脉蹼仍然是最常报告的颈动脉外动脉蹼，在V1、V3、V4和开口节段描述了13例，其中超过一半与后循环卒中相关。在2例病例中，椎动脉蹼发现于同时患有颈动脉蹼的患者，提示可能存在多灶性疾病（正如先前在双侧颈动脉蹼患者中所观察到的那样）。
重要的是，少数报告的在抗血小板治疗下仍出现复发性卒中的病例对椎动脉支架植入术反应良好，表明与颈动脉蹼一样，对于高风险患者，单纯药物治疗可能无法提供足够的二级预防。
锁骨下动脉蹼
锁骨下动脉蹼仍然罕见，更常见的病理如短节段夹层、动脉粥样硬化斑块或影像伪影构成了更常见的模仿者。在文献中，锁骨下动脉是报告最少的动脉蹼部位，仅有2例被描述为孤立性病变，1例在经典纤维肌性发育不良的背景下被描述，这引发了该病例是真正的动脉蹼还是更广泛的动脉病的疑问。与颈动脉、椎动脉或基底动脉蹼不同，锁骨下动脉蹼与脑栓塞缺乏明确的联系。尽管如此，对它们的识别扩展了动脉蹼的解剖学谱系，并支持动脉蹼可发生于整个颈胸部动脉树的概念。
走向颈动脉蹼的统一概念
颈动脉和颈动脉外部位一致的架状腔内形态支持单一疾病谱系的可能性，即颈动脉蹼，如Wang等人所提议，包括颈动脉、椎动脉、基底动脉和锁骨下动脉的动脉蹼，其中颈动脉蹼最为常见。组织学上，颈动脉蹼的特征是局灶性偏心性内膜增生，与经典纤维肌性发育不良的特征性中膜发育不良不同。因此，虽然颈动脉蹼最初被认为是纤维肌性发育不良的非典型变体，但越来越多的证据表明它们构成了一个独特的实体。这种区分可能对颈动脉外动脉蹼具有相关性，如果它们共享类似的病理学。
形态学变异性进一步支持了疾病谱系的概念。颈动脉蹼虽然经典描述于颈动脉球部的后壁，但已记录有外侧、内侧和前侧附着。同样，基底动脉和椎动脉蹼发生在不同的节段位置（例如，V1/V3/V4和不同的基底动脉节段）。
值得注意的是，潜在疾病病因仍不清楚。早期假说提出颈动脉蹼是头臂动脉的发育异常，而后期工作则提示遗传易感性、慢性血管损伤或激素影响的贡献。明确潜在的发病机制是未来研究的重要方向。
将动脉蹼概念化为一个统一实体具有临床和科学意义。临床上，它拓宽了隐源性后循环卒中的鉴别诊断范围，强调了靶向血管影像学的重要性，以及在抗血小板治疗下后循环缺血事件复发时考虑干预的必要性。科学上，它提供了一个框架，用于未来研究颈动脉蹼是先天性还是获得性，遗传或环境驱动因素的潜在作用，以及某些动脉节段（如颈动脉球部）的选择性易感性。
影像学考虑
数字减影血管造影仍然是检测细微腔内动脉蹼最可靠的方式，当无创性研究不确定时应予以考虑。CT血管造影广泛可用，有助于区分动脉蹼与动脉粥样硬化斑块，因为动脉蹼缺乏环周管壁增厚或钙化。高分辨率血管壁磁共振成像通过显示光滑、局灶性增厚提供额外的特异性。根据我们的经验，颈动脉蹼也可能显示对比后T1加权增强，这是一个潜在有用的支持性特征，我们也在本系列中的一例基底动脉蹼患者中观察到。多平面、多模态评估对于在诊断动脉蹼之前排除窗孔、夹层、血管迂曲或斑块等类似病变至关重要。
局限性
本研究的一个显著局限性是所回顾文献中可能低估了颈动脉外动脉蹼的数量。这种稀缺性源于对该疾病临床认识的有限性。由于颈动脉蹼直到最近才获得认可，并且仍然诊断不足，因此颈动脉外动脉蹼可能比目前认识到的更为常见。另一个重要因素是发表偏倚：与卒中相关的症状性动脉蹼更有可能被报告，而偶然发现的或无症状的病例，如本系列中识别的那些，常常未被认识。这种模式与颈动脉蹼的情况相似，研究不成比例地强调症状性病例。
然而，本研究的主要局限性可以说是缺乏离体组织病理学可视化，因此缺乏诊断确定性。虽然颈动脉蹼在实践中通常通过影像学诊断，但确诊需要动脉内膜切除术标本，而这些标本在文献中对于颈动脉外部位是不可用的。在我们的系列中，我们进行了细致的影像学审查以最小化错误分类，但缺乏组织验证仍然是一个显著的制约因素，因为只有组织病理学分析才能明确区分动脉蹼与非闭塞性血栓、夹层或其他病理。当无法进行组织病理学分析时，数字减影血管造影结合对比剂池留评估可能提高诊断敏感性，因此，缺乏数字减影血管造影的病例在这方面也受到限制。此外，现有证据仅限于孤立的病例报告和小的病例系列，具有异质性的影像学方案和有限的随访，限制了对自然史和治疗结局的结论。
结论
颈动脉外动脉蹼，包括基底动脉、椎动脉和锁骨下动脉的动脉蹼，似乎与颈动脉蹼共享形态学和临床行为，提示颈动脉蹼是一个统一的疾病谱系。基底动脉和椎动脉蹼也可能是部分隐源性后循环卒中的基础。将颈动脉蹼认识为一个统一实体可能提高诊断准确性，使管理与复发风险相一致，并指导进一步研究以阐明这些病变的自然史、最佳管理策略和根本原因。然而，缺乏离体组织病理学可视化仍是我们研究的一个主要局限性，因此是未来研究的一个重要领域。
脚注
非标准缩写和首字母缩略词
CTA: 计算机断层扫描血管造影
DSA: 数字减影血管造影
FMD: 纤维肌性发育不良
LDL: 低密度脂蛋白
补充材料
文件 (svin-2025-002220-s01.pdf)
表S1
图S1–S2
参考文献
- Chen H, Colasurdo M, Costa M, Nossek E, Kan P. Carotid webs: a review of pathophysiology, diagnostic findings, and treatment options. J Neurointerv Surg. 2024;16:1294–1298. doi: 10.1136/jnis-2023-021243
- Grin EA, Wiggan DD, Rosso M, Sharashidze V, Chung C, Stein E, Shapiro M, Raz E, Baranoski J, Riina HA, et al. Carotid webs [published online November 26, 2025]. Semin Neurol. 2025. doi: 10.1055/a-2741-2575
...（其余参考文献略）
eLetters
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